Abstract
In Korea, the prevalence of paragonimiasis has decreased markedly since 1970 and is now rarely encountered. Although the lung is the primary site of paragonimiasis, ectopic infestation can occur in other sites. The central nervous system is the most commonly involved ectopic site, accounting for only approximately 1% of all paragonimiasis patients. Therefore, the liver is an extremely rare site of ectopic infestation. The authors experienced the case of a 55-year-old female with hepatic paragonimiasis who presented with abdominal colicky pain.
소화기계 질환의 감별진단을 위하여 간헐적 우상복부 산통을 주소로 내원한 환자의 경우 간담도 계 관련 질환을 의심해 볼 수 있다.1 하지만, 국내에서는 기생충에 대한 인식과 위생상태가 호전되면서 기생충 감염에 따른 질환의 유병률이 매우 낮은 상황이라 관련 질환을 의심하기 쉽지않다.2,3 특히 전형적인 폐흡충증의 경우 식품매개기생충 질환으로 주요 침범 부위는 폐로 알려져 있으며 발열, 흉통, 객혈 또는 만성기침과 같은 호흡기 증상을 동반하며 흉부단순촬영상 폐실질의 침윤, 결절, 공동을 형성하는 경우가 많다.4 예외적인 경우로 충체의 복강내 이동중 우연히 폐 외 침범을 일으키게 되는데, 이는 중추신경계가 가장 흔하나 전체 감염의 1%밖에 되지 않으며 간을 침범한 사례는 매우 드물어 이를 보고하고자 한다.5
55세 여자가 2주 전부터 시작된 우상복부 부위 통증을 주소로 내원하였다. 간헐적으로 쑤시는 듯한 numerical rating scale 8점 정도의 통증이 5분 정도 지속되었으며 다른 기저 질환은 치질 수술 이외에 없었으며, 가족력으로는 아버지가 간경화를 앓으신 병력이 있었다.
내원 시 활력 징후는 혈압 101/60 mmHg, 심박동수 61회/분, 호흡수 20회/분, 체온 36.7℃였다. 이학적 검사에서는 우상복부 촉진 시 통증을 호소하였다.
말초혈액검사에서 혈색소 12.8 g/dL, 백혈구 9,580 /μL, 혈소판 279,000 /uL였고, 백혈구 분획은 호중구 21.6%, 림프구 25.9%, 호산구 48.7%로 호산구 증가증이 관찰되었다.
간기능 검사, 췌장 수치 검사, 신장기능검사, 소변검사에서는 특이 소견 관찰되지 않았으나 hs-CRP 0.96 mg/dL로 경미한 상승 소견 관찰되었다. 흉부단순촬영상 특이 소견 관찰되지 않았으며, 복부 초음파 역시 특이 소견 관찰이 되지 않았다.
환자의 복부 CT 수평면 소견상 S4/8 간피막 바로 아래부위 조영증강 전에는 병변이 명확하게 관찰되지 않으나 조영증강 후 동맥기에 2.8 cm 크기의 원형에 가까운 저음영 병변과 중심부에 작은 낭성병변이 관찰되었으며 간피막조영증강 및 병변주위 쐐기모양의 조영증강이 관찰되었다(Fig. 1).
이 병변은 관상면에서 9번째 우측 갈비뼈부위 복벽에서 시작하여 간 내로 침투한 뒤 간의 심부로 침투하지 않고 간피막과 가까운 부위에서 폐 쪽으로 이행하는 5.8 cm 크기의 저음영병변(Fig. 2)으로 관찰되었고, 말초혈액검사에서 호산구 증가증이 관찰되어 기생충에 대한 가래검사와 대변검사, 혈청학적 검사를 시행하였다. 검사결과 가래검사와 대변검사에서 충란은 관찰되지 않았으며 혈청학적 검사상 Cysticercosis 항체 음성, Clonorchis sinensis 항체 음성, P.westermani 항체 양성 소견이 관찰되었다.
환자 입원 시 심한 우측 두통을 호소하여 조영증강 두부 CT까지 촬영하였으나 특이 소견은 관찰되지 않았다. 이후 환자에게 프라지퀀텔 1회 1,200 mg을 하루 3회 3일간 처방하였으며 이후 호산구는 48.7%에서 약제 복용 완료 후 3일 뒤 14.2%까지 감소하는 소견이 관찰되었고 hs-CRP 0.96 mg/dL에서 0.05 mg/dL로 정상화되었으며 환자의 복통 증세는 호전되어 퇴원하였다.
국내의 경우 과거 1960년대까지는 폐흡충증이 흔한 질환이었으나 근래에 들어서는 인식개선과 치료제 보급으로 충란의 발생빈도가 매우 낮은 상황이다.2 전형적인 폐흡충증의 경우 식품 매개 기생충 질환으로 주요 침범 부위는 폐로 알려져 있으며 아시아, 라틴아메리카의 일부지역과 아프리카와 같이 날 것 또는 덜 조리된 게, 새우를 섭취하는 지역에서 호발한다.6,7 국내에서는 민물 간장 게장이 미식으로 유명하여 감염의 주요 원인으로 알려져 있다.3
증상으로는 발열, 흉통, 객혈 또는 만성기침과 같은 호흡기 증상을 동반하며 흉부단순촬영상 폐실질의 침윤, 결절, 공동을 형성하는 경우가 많다.4
참게, 가재와 같은 제2중간숙주의 섭취 후 폐흡충의 폐로의 이행 과정은 일반적으로 수주가 걸리는 것으로 알려져 있으며, 우리가 일반적으로 흡입하게 되는 피낭유충은 십이지장에서 탈낭하여 어린 충체가 된다. 이후 십이지장벽을 관통하여 복강을 통하여 복벽으로 이동하게 되며 이후 횡경막을 관통하여 흉막강내로 진입하게 되는데 이 과정에서 우연히 예상치 못한 경로로 진입하게 될 때 폐 외 폐흡충증으로 나타나게 되며, 여러 비 특이적인 증상들을 동반한다.8 간내 폐흡충의 경우 그리슨 피막을 관통한 뒤 피막 하 공간을 따라 진행하면서 상복 부 통증 또는 불편감을 호소하게 된다.9 폐외 폐흡층중의 경우 대부분 중추신경계 또는 피하조직으로의 진행이 흔하며 복강, 비장, 대장으로의 이행은 흔하지 않은 편이다.
진단은 대변 또는 가래에서 충란을 검출하는 것이나 급성감염이나 폐 외 감염일 경우 감염 후 3개월이 지나도 검출이 되지 않을 수 있다. 그래서 ELISA법을 이용한 anti-Paragonimus IgG법을 사용하는데 민감도, 특이도가 높아 진단에 매우 유용하게 사용할 수 있다. 하지만 ELISA법을 통하여 진단되지 않을 경우 최종 진단은 수술을 통하여 충체 또는 충란의 전형적인 모습을 병리학적으로 확인하는 것이다.
영상의학적으로 복부 초음파상 간내 단일 또는 다수의 종괴가 저에코성의 경계가 뚜렷하지 않은 비균질한 에코결을 보이며, 조영증강 초음파를 시행할 경우 병변의 말초부위 불규칙한 조영증강을 보이며, 병변 내부의 경우 점 또는 선과 같은 조영증강을 보인다.9
복부 CT에서 조영증강전에는 병변의 경계가 잘 관찰되지 않으나, 조영증강 후 혼합된 저음영의 병변이 관찰되며 테두리 또는 원형의 조영증강이 있는 다발성 낭종으로 보여진다.9,10 복부 CT 영상에서 테두리 부위 조영증강 낭종이 나타나는 이유는 괴사된 조직파편을 함유하고 있는 호산구성 농양과 폐흡충 충란에 의한 것으로 알려져 있다.11
이전 증례보고에서 일반적인 간내폐흡충의 복부 CT상 특징은 군집된 낭성종괴와 테두리 부위 조영증강이라고 할 수 있으며 병변의 위치가 간내 우엽에 호발하며 간의 말초부위에 위치하는걸 알 수 있다. 이는 이전 동물실험으로 인하여 복벽에서 간내로 침투한 폐흡충이 간의 심부로 침투하기보다는 간피막 부근에서 머무르는 것으로 확인된 사실이다.12
본 증례의 복부 CT 병변에서는 호산구성 농양의 영상의학적 소견인 간피막조영증강, 병변주위 쐐기모양의 조양증강13은 관찰되나 간내폐흡충의 특징적 소견인 낭성종괴의 테두리 부위 조양증강은 관찰되지 않았다.
복부 초음파에서 병변이 보이지 않았던 이유는 갈비뼈에 의한 음영의 영향과 본 증례의 낭성병변의 크기가 매우 작았던 점이 원인으로 생각된다.
호산구 증가증은 80% 정도의 폐흡충증 감염환자에서 발견되는데, 기생충이 살아있거나 이동중에만 확인된다.4 중추신경계 감염을 포함한 모든 폐흡충 치료는 프라지퀀텔 1회 25 mg/kg을 하루 3회 2–3일 동안 복용하는 것이다.14
본 증례에서 환자는 2주간의 간헐적 우상복부 복통을 주소로 내원하였으며, 호산구의 상승을 동반하였고 복부 CT 검사에서 간농양 의심병변을 보여 음식 섭취력에 대한 조사를 진행하였으며 두 달 전 민물참게장을 섭취하였음을 확인할 수 있었다.
본 증례의 제한점으로는 환자 치료 후 추적검사를 시행하려 하였으나 이후 내원하지 않아 환자의 이후 상황을 확인할 수 없었으며, 폐흡충의 호발 부위인 폐에 대하여 단순흉부영상이 정상소견이었으나 흉부 CT로 재확인을 해보는 것이 좋았을 것으로 생각된다.
저자는 국내 외래환자의 진료에 있어 환자의 병력에 의거 담석에 의한 통증으로 추정 할 여지가 높았지만 복부 CT의 조기 간농양 병변과 호산구증가증을 근거로 간내 폐흡충증을 경험하였기에 이를 문헌 고찰과 함께 보고하는 바이다.
REFERENCES
1. Cartwright SL, Knudson MP. 2008; Evaluation of acute abdominal pain in adults. Am Fam Physician. 77:971–978.
2. Kim TS, Cho SH, Huh S, et al. 2009; A nationwide survey on the prevalence of intestinal parasitic infections in the Republic of Korea, 2004. Korean J Parasitol. 47:37–47. DOI: 10.3347/kjp.2009.47.1.37. PMID: 19290090. PMCID: PMC2655332.
3. Cho SY, Kong Y, Kang SY. 1997; Epidemiology of paragonimiasis in Korea. Southeast Asian J Trop Med Public Health. 28 Suppl 1:32–36.
4. Mukae H, Taniguchi H, Matsumoto N, et al. 2001; Clinicoradiologic features of pleuropulmonary Paragonimus westermani on Kyusyu Island, Japan. Chest. 120:514–520. DOI: 10.1378/chest.120.2.514. PMID: 11502652.
5. Chai JY. 2013; Paragonimiasis. Handb Clin Neurol. 114:283–296. DOI: 10.1016/B978-0-444-53490-3.00023-6. PMID: 23829919.
6. Yokogawa M. 1965; Paragonimus and paragonimiasis. Adv Parasitol. 3:99–158. DOI: 10.1016/S0065-308X(08)60364-4. PMID: 5334823.
7. Ogakwu M, Nwokolo C. 1973; Radiological findings in pulmonary paragonimiasis as seen in Nigeria: a review based on one hundred cases. Br J Radiol. 46:699–705. DOI: 10.1259/0007-1285-46-549-699. PMID: 4726120.
8. Nakamura-Uchiyama F, Mukae H, Nawa Y. 2002; Paragonimiasis: a Japanese perspective. Clin Chest Med. 23:409–420. DOI: 10.1016/S0272-5231(01)00006-5. PMID: 12092035.
9. Ye X, Xiong X, Cheng N, Lu J, Lin Y. 2017; Hepatic paragonimiasis: a single-center retrospective analysis of 32 cases in Mainland China. Gastroenterol Rep (Oxf). 5:282–287. DOI: 10.1093/gastro/gox008. PMID: 29230298. PMCID: PMC5691780.
10. Kim EA, Juhng SK, Kim HW, et al. 2004; Imaging findings of hepatic paragonimiasis: a case report. J Korean Med Sci. 19:759–762. DOI: 10.3346/jkms.2004.19.5.759. PMID: 15483359. PMCID: PMC2816346.
11. Cha SH, Chang KH, Cho SY, et al. 1994; Cerebral paragonimiasis in early active stage: CT and MR features. AJR Am J Roentgenol. 162:141–145. DOI: 10.2214/ajr.162.1.8273653. PMID: 8273653.
12. Chi JG, Choi WY, Lee OR, Chung CS. 1982; [Changes of liver and diaphragm in experimental paragonimiasis]. Kisaengchunghak Chapchi. 20:160–168. Korean. DOI: 10.3347/kjp.1982.20.2.160. PMID: 12902688.
13. Hu X, Feng R, Zheng Z, Liang J, Wang H, Lu J. 1982; Hepatic damage in experimental and clinical paragonimiasis. Am J Trop Med Hyg. 31:1148–1155. DOI: 10.4269/ajtmh.1982.31.1148. PMID: 7149101.
14. Chen J, Chen Z, Lin J, et al. 2013; Cerebral paragonimiasis: a retrospective analysis of 89 cases. Clin Neurol Neurosurg. 115:546–551. DOI: 10.1016/j.clineuro.2012.06.025. PMID: 22795301.