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서 론
경동맥소체 종양(carotid body tumor)은 30000명 중 1명 미만으로 발생하는 드문 질환이며, 부신 외에 생기는 부신경절종(paraganglioma) 중에서 가장 흔한 형태이다[1]. 대부분은 무증상의 경부 종물로 나타나게 되며, 크기가 크면 통증, 연하곤란, 연하통, 쉰 목소리 등의 증상이 발생할 수 있다. 또한, 뇌신경 증상은 신경 압박으로 약 10%의 환자에서 나타나기도 하며, 기능적 경동맥소체 종양기능적 CBT는 심계항진, 두통, 고혈압, 빈맥 또는 홍조와 같은 카테콜아민 관련 증상을 유발하는 신경내분비 분비물을 생성할 수 있다. 경동맥소체 종양은 혈관분포가 풍부하고, 미주신경과 붙어있어서 신경을 보존하며 수술하기 어려우며, 외경동맥 및 내경동맥의 사이에 있어서 크기가 커질수록 경동맥 분지를 감싸기 때문에 수술적 절제가 어려울 수 있다. 특히 혈관 분포가 많은 종양이기 때문에, 수술 전에 혈관조영술 및 경동맥 폐색검사, 색전술 등을 시행하게 된다.
수술 전 시행하는 혈관조영술, 경동맥 폐색검사 및 색전술에 대해서는 환자의 불편감과 중환자실 입실, single-photon emission computerized tomography (SPECT) 등 추가 검사와 다량의 방사선 노출 등의 문제가 있고, 희귀질환이라 이에 대한 합의가 부족한 상황이다. 최근 해외 문헌에서는 수술 전 경동맥 폐색검사 및 색전술은 크기에 따라 시행 여부를 결정하기도 하며[2], 수술 전 색전술이 수술 중 출혈량이나 수술 시간에 큰 영향을 끼치지 않는다는 보고도 있으나[3] 국내 연구는 없는 실정이다.
본 연구는 수술 전 혈관 조영술 및 경동맥 폐색검사, 색전술의 시행 빈도와 시행 여부에 영향을 주는 요인과 환자 특성을 비교하고, 수술 전 혈관조영술 및 색전술 시행 여부에 따른 수술 후 결과에 차이가 있는 지에 대해 단일 기관의 경험을 통해 분석하고, 기존 문헌과 비교 고찰을 통해 이 검사들의 유용성에 대해 논의하고자 한다.
대상 및 방법
본원에서 2000년도부터 2019년까지 경동맥체 종양으로 진단받은 모든 환자를 대상으로 하였으며, 이후 최종 병리결과상 부신경절종이 아닌 것으로 확인된 환자들은 제외하였다. 이 환자들을 대상으로 후향적 의무기록분석을 시행하였다.
부신경절종에서 발생할 수 있는 신체진찰 및 뇌신경학적 진찰을 받았고, 병력청취를 통해 환자의 주요 증상 및 기저질환과 가족력을 조사하였다. 치료 전 카테콜아민 검사를 통해 기능적인 평가를 했는지, 컴퓨터단층촬영 자기공명영상으로 영상의학적 평가 시행여부 및 혈관조영술, 경동맥 폐색검사 및 색전술을 시행하였는지 확인하였으며, 영상의학적 검사를 통해 병변의 특징에 대해 조사하였다. 검사 후 시행 받은 치료 방법 및 수술 시행 여부, 수술 시간, 수술 후 합병증 발생 여부와 추적 관찰 결과를 확인하였다.
본 연구는 고려대학교 안암병원 연구윤리심의위원회(Institutional Review Board, IRB)의 승인을 받았다(IRB No. 2018AN0344).
결 과
총 16명의 경동맥소체 부신경절종 환자에 대한 임상적 특징 및 시행한 검사에 대해 표로 기술하였다(Table 1). 연령은 30-79세로 다양하였으며 평균연령은 46.8세였다. 기저질환으로는 고혈압 6예, 간질환 1예, 협심증 1예가 있었으며, 자가면역질한 및 만성신장병 1예가 있었다. 증상은 경부 종물이 8예, 우연히 발견된 경우가 7예, 애성이 2예 있었다. 애성이 있는 환자 중 1명은 특별한 원인이 없었으며 성대움직임은 정상이었고(Table 1; No. 1 case), 1명에서 성대마비가 확인되었으며 이는 경동맥소체 부신경절종에 고실미주종(glomus vagale)에 의한 증상이었다(Table 1; No. 11 case). 또한 1명은 경동맥소체 부신경절종에 동반된 고실사구종(glomus tympanicum)으로 인한 청력 저하를 호소하였다.
16명의 모든 환자에서 컴퓨터단층촬영을 시행하였으며 자기공명영상은 15명의 환자가 촬영했다. 총 14명의 환자가 본 기관에서 수술을 받았으며 그중 13명은 혈관조영술을 시행하였다. 혈관조영술을 시행한 환자 중 6명의 환자는 경동맥 폐색검사를 시행하였고 12명의 환자는 수술 전 색전술을 시행하였다. 경동맥 폐색검사 시행 여부와 수술 전 색전술 시행 여부에 따라 구분하여 표로 기술하였다(Tables 2 and 3).
경동맥 폐색검사를 시행받은 6명의 종양 크기는 20-45 mm로 다양하였으며 평균 크기는 28.7 mm였다. 종양의 형태는 Shamblin type I이 5예, type III가 1예였다. 이 중 합병증이 발생한 경우는 4명이었으며, 중환자실에 입실한 경우 1예, 수술 후 출혈이 발생한 경우 1예, 성대마비 및 호너증후군 1예, 연하곤란이 발생한 경우 1예가 있었다.
경동맥 폐색검사를 시행받지 않은 8명의 종양 크기는 18-55 mm로 다양하였으며, 평균 크기는 30.1 mm였다. 종양의 형태는 Shamblin type I이 3예, type II가 3예, type III가 2예 있었다. 이 중 합병증이 발생한 경우는 3명이었으며 애성 및 흡인이 발생한 경우 2예, 성대마비가 1예 있었다.
수술 전 색전술을 시행받은 12명의 종양 크기는 18-55 mm로 다양하였으며, 평균 크기는 29.4 mm였다. 종양의 형태는 Shamblin type I이 6예, type II가 4예, type III가 2예가 있었다. 이 중 합병증이 발생한 경우는 6명이었으며 수술 후 출혈이 발생한 경우가 1예, 성대마비가 1예, 호너증후군 및 성대마비가 1예, 애성 및 흡인이 발생한 경우가 2예, 연하곤란이 발생한 경우가 1예 있었다.
2명의 환자는 수술 전 색전술을 시행하지 않았으며 이 환자들의 종양 크기는 15, 45 mm였으며, 평균 크기는 30 mm였다. 종양의 형태는 Shamblin type I이 1예, type III가 1예씩이었다. 이 중 합병증이 발생한 경우는 수술 후 중환자실 입실을 한 1예가 있었다. 1명의 환자는 수술 전 혈관조영술 및 경동맥 폐색검사를 시행하였으나 종양 혈관의 spasm으로 수술 전 색전술을 시행하지는 못했다(Table 1; No. 15 case).
본원에서 시행한 수술 환자 14명 중 재발한 경우는 2예 있었다. 1예는 같은 부위에 재발하여 재수술 하였으며 수술 후 같은 방향의 성대마비 발생 및 호너증후군 발생이 발생하였다(Table 1; No. 4 case). 다른 예는 양측 경동맥소체 부신경절종이 있어 좌측 종양 절제 수술한 뒤 우측은 방사선 치료를 하기로 한 환자로, 좌측 종양이 재발하여 우측 경동맥소체 부신경절종 방사선 치료가 끝난 뒤 같이 수술적 절제를 고려 중이다.
수술 후 합병증은 7명에게 발생하였으며, 수술 후 출혈이 발생한 경우가 1예, 성대마비가 1예, 호너증후군 및 성대마비가 1예, 애성 및 흡인이 발생한 경우가 2예, 연하곤란이 발생한 경우가 1예, 중환자실 입원한 경우가 1예 있었다. 수술 후 출혈이 발생한 1예는 수술적 지혈 시행 후 안정된 뒤 추가 합병증 없이 외래 추적 관찰은 종료되었다(Table 1; No. 14 case). 성대마비가 발생한 1예는 특이 증상이 없어 추적 관찰 중이며 성대 움직임은 회복되지 않았다(Table 1; No. 8 case). 호너증후군 및 성대마비가 발생한 1예는 재수술 시행 후 발생한 합병증으로 성대주입술을 시행하였다(Table 1; No. 4 case). 애성 및 흡인이 발생한 경우 2예는 모두 수술 후 6개월 이내로 증상 호전되었고 추가 합병증 없이 외래 추적 관찰은 종료되었다(Table 1; No. 3, 7 case). 연하곤란이 발생한 1예는 증상이 지속되고 있으나, 방사선 치료 종료 후 재평가 예정이다(Table 1; No. 8 case). 중환자실에 입원한 1예는 경동맥 절제 후 총경동맥 우회로 이식술(common carotid artery bypass graft)을 시행하였으며, 기관 삽관 유지 및 출혈량 감시를 위한 중환자실에 입원하였으나 환자가 안정되어 퇴원하였으며 이후 발생한 수술 후 합병증은 없었다(Table 2; No. 15 case).
고 찰
두경부의 부신경절종은 18.9% 다발성으로 알려져 있어서[4] 두경부에서 부신경절종을 발견하면 다른 위치에 있는 부신경절종을 확인하기 위해 두경부뿐만 아니라 전신을 평가할 수 있는 영상의학적 검사가 필요하다. 두경부에 대해서는 컴퓨터단층촬영 및 자기공명영상촬영을 시행할 수 있고, 총경동맥 혈관조영술 또한 표준진단법으로 사용할 수 있으며, 수술적 절제 전에 색전술 또한 시행할 수 있다[5]. 경동맥소체 부신경절종은 혈관분포가 풍부하여 수술적 절제가 어려울 수 있으며, 크기가 크거나 경동맥과 넓은 면적이 붙어있으면 수술 후 합병증이 많이 발생할 수 있다고 알려져 있다[6-8]. 이러한 경동맥소체 부신경절종에 대해 수술 전 시행하는 검사들은 제시되고 있지만, 검사의 대상 설정에 대한 기준이나 검사들의 유용성은 명확히 제시되고 있지 않다. 이에 대해 후향적 연구들이 보고되고 있으나 지금까지 국내에서 이에 대한 분석은 보고된 바가 없다[2,9].
본 연구에서 Shamblin type II (32 mm), type III (33 mm)인 증례에서 수술 후 애성 및 흡인이 발생하였으나, 이보다 큰 47 mm의 Shamblin type III의 종양에서도 합병증이 발생하지 않는 등 크기 혹은 type과 합병증 발생에는 큰 관련성은 없었다.
경동맥소체 부신경절종은 수술 시 경동맥 절제의 가능성이 있어 수술 중 경동맥을 절제하였을 때의 신경학적인 결손을 예측하기 위해 경동맥 폐색검사를 할 수 있다. 본 연구에서 수술 전 경동맥 폐색검사를 시행 받은 환자와 시행 받지 않은 환자의 평균 종양 크기는 각각 28.7 mm, 30.1 mm로 크기가 클수록 경동맥 폐색검사를 더 많이 시행하지는 않았다. 경동맥 폐색검사를 시행한 환자와 시행하지 않은 환자에서의 수술 후 합병증 발생 비율은 각각 66.7%, 37.5%로 경동맥 폐색검사의 시행은 합병증을 감소시키지는 않았다. 또한 1개의 증례에서 경동맥 절제 후 총경동맥 우회로 이식술(common carotid artery bypass graft)을 시행하였으며, 이 경우 540분의 수술시간으로 가장 길었으나 기관 삽관 유지 및 출혈량 감시를 위한 중환자실 입실 외의 발생한 수술 후 합병증은 없었다(Table 2; No. 15 case). 수술 시간은 경동맥 폐색 검사를 한 경우 평균 수술시간은 223.3분, 하지 않은 경우 평균 수술시간은 146.8분으로 차이가 있으나, 경동맥 절제 후 총경동맥 우회로 이식술한 경우를 제외하고 경동맥 폐색검사를 한 5개 증례의 평균 수술시간은 160분으로 큰 차이를 보이지 않았다. 이를 통해 경동맥 폐색검사의 시행 여부는 임상적으로 경동맥 절제가 예측되는 경우 시행하게 되며, 수술 전 경동맥 폐색검사는 수술 후 합병증 발생 가능성을 추정하기는 어렵다. 수술 후 합병증으로 뇌졸중이 오는 위험인자에는 경동맥 절제 뿐만 아니라 재건이나 손상, 경동맥 조작여부 등에도 관련이 있다고 알려져 있어[10], 경동맥 폐색검사는 수술 중 경동맥 절제 후 재건하기 어려운 경우에 발생하는 합병증을 예측하는 데 도움이 될 것이다.
수술 전 색전술도 시행 여부에 따라 종양의 평균 크기는 큰 차이가 없었으며, 오히려 수술 전 색전술을 시행 받은 1예에서 수술 후 출혈이 발생했다. 다른 1개의 증례에서 종양의 영양 혈관 연축(tumor feeding vessel spasm)으로 인하여 수술 전 색전술을 시행하지 못하였고, 이 증례에서는 수술 시간이 길어졌으나 중환자실 입실 외의 수술 후 합병증을 발생시키지는 않았다(Table 3; No. 15 case). 수술 전 색전술을 시행하지 않은 다른 1예는 크기가 작아 시행하지 않았다. 본 연구는 수술 시 출혈량을 제시하고 있지 않지만, 연구는 수술 전 색전술이 수술 중 출혈량을 줄여 수술 시 진행이 용이하게 되어 사망률을 낮춰줄 수 있다고 보고하고 있으며[11-13], 종양의 크기가 감소하는 효과도 있어 수술 후 합병증의 가능성을 낮춰줄 수 있다고 제시하고 있다[14]. 하지만 한 연구는 수술 전 종양 색전술은 경동맥 파열이나 출혈 양에 영향을 끼치지 않는다고 하고 있다[15]. 경동맥소체 부신경절종은 희귀한 질환인만큼 각 연구들에 포함된 증례가 많지 않아 통계적으로 분석하기 어려우며, 연구마다 결과가 합병증, 수술 시간 및 출혈량에 관련 여부가 다양하다. 또한 메타분석을 통한 연구를 진행하여도 다양한 결과가 나올 수 있다(Table 4) [13,15-17]. 이는 경동맥소체 부신경절종의 특성상 크기 및 주변 혈관과의 관계, 영양 혈관에 따라 수술적 결과가 다양하게 나올 수 있기 때문이다. 이에 대해서는 추후 다기관 전향적 연구를 통해 크기 및 Shamblin type, 영양 혈관 종류 및 색전술 유무 등 다양한 요인들을 고려하여 검사들의 효용성 및 검사 적용기준에 대해 논의해볼 필요가 있다.
본 연구의 제한점으로는 먼저 증례가 적어 통계적으로 분석하기 어려웠으며, 수술 전 경동맥 폐색검사 및 색전술을 시행하는 여부에 대한 기준이 명확하게 주어지지 않았다. 또한 수술 중 출혈량이나 혹은 수술 중 조작의 어려움에 대한 기록이 명시되어있지 않아 이후 연구가 지속된다면 수술 시 출혈량과 수술 중 조작의 어려움에 대한 명확한 기술이 필요하겠다.
요약하면, 수술 전 경동맥 폐색검사는 경동맥을 절제할 가능성이 있는 환자에서 시행하는 것이 불필요한 환자의 불편감, SPECT 등 추가 검사에서 발생하는 비용 혹은 방사선 노출량의 증가 등의 부수적인 부작용을 줄일 수 있을 것이라고 생각된다. 수술 전 색전술은 크기와 상관없이 시행하게 되고, 수술 중 출혈량을 줄여주고 크기를 줄여줌으로써 적절한 수술 시야를 확보하여 수술 중 조작이 쉽도록 할 수 있다. 하지만 이에 대한 효용성이 명확히 밝혀지지 않아 다기관 연구뿐만 아니라 추후 수집할 수 있는 증례에 대해서는 수술 중 출혈량 및 시야 확보에 대한 기술이 될 수 있도록 하는 것이 필요하겠다.
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