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서 론
비구개관낭(nasopalatine duct cyst)은 상악뼈에 발생하는 가장 흔한 비치성낭종으로 절치관(incisive canal)의 잔존 상피세포가 자발적으로 증식하거나 감염 또는 외상으로 발생하는 것으로 알려져 있다[1]. 전 인구의 1%에서 발견되며, 40~60대에 호발하고, 주로 무증상으로 영상검사에서 우연히 발견되지만 감염이 동반될 경우 통증을 동반한 종창이나 농성 비루가 관찰된다[1,2].
증 례
30세 여자 환자가 3주 전부터 갑자기 악화된 비구순(nasolabial fold) 부위 압박감과 우측 코막힘을 주소로 내원하였다. 특이 내과적 과거력은 없었고 내원 2달 전 우측 편도궤양으로 스테로이드 치료 후 호전되었으나 안면부위 및 코 증상은 없었다. 비강 내시경 소견에서 좌측으로 비중격만곡이 관찰되었고, 낭종처럼 보이는 종물이 양측 비강저에 융기되어 있었으며 우측 중비도에 비용종(nasal polyp)이 관찰되었다(Fig. 1). 비부비동 컴퓨터전산화단층촬영(Computerized Tomography, CT) 영상에서 절치관(incisive canal)을 확장하고 경구개(hard palate)의 중앙에서 우측으로 치우친 3×3×2.5 cm 크기의 주변부 조영 증강이 잘 되는 경계가 분명한 저음영의 낭종이 관찰되었으며 일부 주변부 뼈가 재형성된 소견을 보였다. 또한 우측 상악동과 사골동에는 비용종을 동반한 만성 비부비동염의 소견이 관찰되었다(Fig. 2).
CT 영상 소견을 바탕으로 우측 비용종을 동반한 만성 비부비동염 및 비구개관낭으로 진단하고, 전신 마취 후 내시경을 통한 우측 비부비동염 수술 및 비구개관낭에 대한 조대술(marsupialization)을 계획하였다. 먼저 우측 중비도의 비용종을 제거하였고 상악동 내부에 하얀색의 끈적한 콧물이 차있어 흡인(suction)하여 제거 후 1 cm 크기의 노란색 고형의 종물이 발견되어 조직검사를 시행하였다. 또한 우측 비강저에 관찰되는 낭성 종물에 대해 경비강 접근을 통한 조대술을 시행하였다. 낭종의 상연부에 수술용 칼로 1 cm 절개를 시행하였을 때 짙은 갈색의 액체가 배출되었고 조직 일부를 떼내어 조직검사를 시행하였다. 뿐만 아니라 회전식 흡입기(microdebrider)를 이용하여 절개부를 주변 정상 뼈조직까지 넓게 제거하였고 이후 실라스틱판(silastic sheet)를 비강저 부위에 고정하고 수술을 종료하였다.
고 찰
비구개관낭은 상악뼈에 발생하는 가장 흔한 비치성낭종으로 이를 진단하는데 영상학적 검사는 중요한 역할을 한다[10]. 비구개관낭은 CT 영상에서 상악 중심부에 대칭적인 형태의 경계가 명확한 소견을 보이며[8] 때로는 상악뼈 결손을 동반하기도 한다[10]. 이러한 영상학적 소견은 치근낭(periapical cyst), 비순낭종(nasolabial cyst) 등의 악안면에 발생하는 낭종을 감별하는데 도움을 줄 수 있다[10]. 반면에 비부비동에 발생하는 콜레스테롤 육아종은 CT 영상에서 경계가 명확한 연부조직 종물로 보인다[11]. 하지만 CT 영상만으로는 콜레스테롤 육아종을 진단하기가 어렵기 때문에 자기공명영상(Magnetic Resonance Image, MRI)이 감별진단에 도움이 된다. 콜레스테롤 육아종의 전형적인 MRI 소견은 T1 강조영상과 T2 강조영상에서 높은 신호 강도 소견을 보이며, 헤모시데린(hemosiderin)의 영향으로 종물의 주변부가 T2 강조 영상에서 낮은 신호 강도 소견을 보이기도 한다[4].
본 증례는 CT 영상에서 상악뼈의 낭종이 비록 우측으로 치우쳐 있지만 절치관의 소실과 경구개의 결손 및 대칭적인 낭종의 형태로 보여 비구개관낭에 합당한 소견을 보였다. 하지만 수술 전 CT 영상을 통해 비용종을 동반한 만성 비부비동염으로 예상한 본 증례처럼 비부비동에 발생하는 콜레스테롤 육아종은 CT 영상만으로 진단을 하는 것이 어렵고[4] 수술 중에 발견되는 종물에 대한 조직검사를 통해 최종 진단을 할 수 있다[4].
비구개관낭은 증상이 없더라도 이차적인 감염을 유발하여 상악뼈의 천공(fenestration)이나 누공(fistula)을 유발할 수 있고 드물지만 악성화된 보고도 있어[6] 구강접근(transoral approach) 혹은 구순하접근(sublabial approach)을 통한 전적출술이 표준치료법으로 인식된다[6]. 뿐만 아니라 내시경으로 비강 내에서 낭종을 찾을 수 없을 정도로 작은 낭종의 경우는 조대술 시행에 어려움이 있어 전적출술을 시행하는 것이 좋다고 보고되었다[8]. 하지만 전적출술 시 발생하는 비구강누공, 치아손실 등의 심각한 합병증과 경제적인 비용 및 수술 방법의 복잡함 등으로 인해 조대술을 시행하기도 한다[8]. 비구개관낭에 대한 전적출술과 조대술의 치료 효과 및 합병증에 대한 대규모의 연구는 아직 보고된 바가 없었다. 하지만 비순낭종의 치료 방법을 비교한 Sheikh 등[12]의 연구에서 전적출술을 시행한 184명과 조대술을 시행한 79명을 비교하였을 때 두 수술법의 재발률에 대한 유의미한 차이는 없으나 전적출술의 경우는 27.2%에서 합병증이 발생하였고, 조대술을 시행한 경우에는 13.9%에서 합병증을 보였다[12]. 발생한 합병증으로는 안면부종, 치통, 감각이상 등이 있었고 비구강누공, 치아결손의 합병증이 전적출술을 시행한 환자에서 1예씩 보고되었다[12]. 국내에서 보고된 비구개관낭에 대한 10예의 문헌을 고찰해보았을 때 2명의 환자를 제외한 대부분의 환자는 조대술을 시행받았다(Table 1). 전적출술을 시행 받은 한 명의 환자에서 결손 부위에 뼈이식을 시행하여 감염된 경우가 1예 있었고 조대술을 시행 받은 환자에서는 비중격하단에 천공이 발생하는 소견이 있었다. 그럼에도 불구하고 비구개관낭을 조대술한 경우 결손 부위의 상피화를 관찰할 수 있었으며 재발이나 합병증은 관찰되지 않았다. 본 증례도 기존의 치료와 유사하게 비구개관낭에 대해 조대술을 시행하여 비중격하단의 천공 이외 특별한 합병증과 재발없이 치료를 마무리하였다.
본 증례는 비구개관낭이 콜레스테롤 육아종의 발생 과정에서 미치는 상호 관련성을 설명하기에는 제한점이 있다. 하지만 비부비동에 발생하는 콜레스테롤 육아종이 자연공의 폐쇄 후 만성적인 염증으로 불충분한 환기가 이루어지는 부위에 출혈이 동반되어 발생되었다고 제시되었다[3]. 이와 유사하게 본 증례도 비용종에 의한 상악동의 자연공 폐쇄로 인한 만성 비부비동염에서 비구개관낭 주변부에 뼈의 재형성 과정으로 상악동에 출혈이 발생하여 콜레스테롤 육아종을 유발하였을 것으로 추정한다. 다만 본 증례와 같은 보고가 없으므로 두 질환의 관련성에 대해서는 추가적인 연구가 필요할 것으로 생각된다.
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